Zespół cieśni nadgarstka (ZCN) jest częstym schorzeniem neuropatycznym, które może powodować drętwienie, ból i uczucie mrowienia w palcach i dłoni. Często dotyka osób z określonymi czynnikami ryzyka, takimi jak urazy, ciąża lub niektóre schorzenia. W niniejszym opisie przypadku przedstawiamy pacjentkę z objawami zespołu cieśni nadgarstka (ZCN) oraz niedoborem promieniowym podłużnym, który reprezentuje spektrum dysplazji i hipoplazji kończyny górnej. U pacjentki stwierdzono jednostronną hipoplazję kciuka oraz tętnicy promieniowej, przy czym tętnica łokciowa była jedynym źródłem zaopatrzenia dłoni w krew. Początkowo pacjentka zgłaszała łagodne objawy ZCN, które stopniowo nasilały się, utrudniając jej codzienne czynności. Badanie ultrasonograficzne potwierdziło diagnozę, a pacjentka przeszła chirurgiczne uwolnienie cieśni nadgarstka. Po operacji zgłaszała znaczną poprawę objawów, z powrotem siły i czucia w dłoni i palcach do stanu wyjściowego. Celem tego opisu przypadku jest poszerzenie wiedzy i umiejętności ortopedów, poprzez szczegółowy opis diagnozy i leczenia zespołu cieśni nadgarstka u pacjentki z oligodaktylią i unikalnym wariantem anatomicznym unaczynienia ręki. Omawiamy również zagadnienie niedoboru promieniowego podłużnego oraz typowe warianty anatomiczne unaczynienia ręki.